mvjrМедицинский вестник Юга РоссииMedical Herald of the South of Russia2219-80752618-7876The Rostov State Medical University10.21886/2219-8075-2022-13-1-102-108mvjr-1489Research ArticleЭНДОКРИНОЛОГИЯENDOCRYNOLOGYСлучай поздней диагностики первичного гиперпаратиреоза с клиническим проявлением в виде фиброзно-кистозного остеита, осложнившего развитием гипокальциемии в послеоперационном периодеHungry bone syndrome in delay diagnosed primary hyperparathyroidism with fi brocystic osteitis: A case reporthttps://orcid.org/0000-0003-0628-0085ПогосянК. А.PogosianK. A.

Погосян Карина Александровна - младший научный сотрудник НИЛ нейроэндокринных опухолей НИЦ персонализированной онкологии, Центр персонализированной медицины».

СанктПетербург

Irina А. Khripun - Dr. Sci. (Med.), assistant professor, department of endocrinology.

Rostov-on-Don

karina.a.pogosyan@gmail.comhttps://orcid.org/0000-0003-2271-8139ЯневскаяЛ. Г.YanevskayaL. G.

Яневская Любовь Геннадьевна - младший научный сотрудник НИЛ клинической эндокринологии Института эндокринологии.

СанктПетербург

Liubov G. Yanevskaya - MD, junior researcher of Clinical Endocrinology Laboratory, Institute of Endocrinology.

Saint-Petersburg

fosterthefire@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0001-6570-6459СеменоваА. Н.SemenovaA. N.

Семенова Алиса Николаевна - студент лечебного факультета.

Санкт-Петербург

Alisa N. Semenova - medical student.

Saint-Petersburg

foxberry451@gmail.comМолотковаМ. А.MolotkovaM. A.

Молоткова Мария Александровна - врач-эндокринолог эндокринологического отделения.

Санкт-Петербург

Mariia A. Molotkova - MD, doctor in endocrine department.

Saint-Petersburg

molot.kovam@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0002-7077-7320БерковичГ. В.BerkovichG. V.

Беркович Глеб Владимирович - заведующий отделением лучевой диагностики №2.

Санкт-Петербург

Gleb V. Berkovich - MD, head of radiology department №2.

St. Petersburg

glebberkovich@gmail.comhttps://orcid.org/0000-0002-7086-9153РыжковаД. В.RyzhkovaD. V.

Рыжкова Дарья Викторовна - доктор медицинских наук, проф., врачрадиолог высшей категории, профессор РАН, главный научный сотрудник научно-исследовательского отдела ядерной медицины и тераностики Института онкологии и гематологии, руководитель научно-клинического объединения ядерной медицины, заведующий кафедрой ядерной медицины и радиационных технологий Института медицинского образования.

СанктПетербург

Daria V. Ryzhkova - MD, Dr. Sci. (Med.), Professor, chief researcher, Department of Nuclear Medicine and Theranostics

Saint-Petersburg

d_ryjkova@mail.comБелоусоваЛ. В.BelousovaL. V.

Белоусова Лидия Викторовна - врач-эндокринолог высшей категории, заведующий эндокринологическим отделением.

Санкт-Петербург

Lidia V. Belousova - MD, head of endocrine department,

Saint-Petersburg

belousova_lv@almazovcenter.ruhttps://orcid.org/0000-0003-4013-4831ЦойУ. А.TsoiU. A.

Цой Ульяна Александровна - кандидат медицинских наук, руководитель НИЛ нейроэндокриннных опухолей, ведущий научный сотрудник, НЦМУ «Центр персонализированной медицины».

Санкт-Петербург

Uliana A. Tsoi - MD, Cand. Sci. (Med.), head оf Laboratory of Neuroendocrine Tumors, Research Centre of Personalized Oncology.

Saint-Petersburg

utsoi@mail.ruНациональный медицинский исследовательский центр им. В.А. АлмазоваРоссияV.A. Almazov National Medical Research CentreRussian FederationПервый Санкт-Петербургский государственный медицинский университет им. академика И.П. ПавловаРоссияI.P. Pavlov First State Medical UniversityRussian Federation202230032022131102108Copyright © Погосян К.А., Яневская Л.Г., Семенова А.Н., Молоткова М.А., Беркович Г.В., Рыжкова Д.В., Белоусова Л.В., Цой У.А., 20222022Погосян К.А., Яневская Л.Г., Семенова А.Н., Молоткова М.А., Беркович Г.В., Рыжкова Д.В., Белоусова Л.В., Цой У.А.Pogosian K.A., Yanevskaya L.G., Semenova A.N., Molotkova M.A., Berkovich G.V., Ryzhkova D.V., Belousova L.V., Tsoi U.A.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.medicalherald.ru/jour/article/view/1489

Фиброзно-кистозный остеит (ФКО) является редким, но тяжёлым проявлением первичного гиперпаратиреоза (ПГПТ). Представленный клинический случай демонстрирует позднюю диагностику ПГПТ, осложнённого развитием ФКО и нефрокальциноза со снижением СКФ до ХБП 4 стадии. Несвоевременная диагностика, длительно существующая продукция ПТГ и гиперкальцемия, некомпенсируемый дефицит 25(OH)D, а также использование внутривенных форм бисфосфонатов в высоких дозах явились причиной возникновения синдрома «голодных костей», развившегося в послеоперационном периоде. Тяжёлая гипокальцемия потребовала назначения не только пероральных нативных и активных форм витамина D, а также препаратов кальция, но и парентерального введения глюконата кальция в больших дозах. Поздняя диагностика ПГПТ не только способствует ухудшению состояния пациента, снижению качества жизни и его инвалидизации, но и провоцирует развитие тяжёлой гипокальциемии в послеоперационном периоде (синдром «голодных костей»).

Fibrocystic osteitis is a rare but severe primary hyperparathyroidism (PHPT) complication. We describe a 66-year-old female presented with fi brocystic osteitis and nephrocalcinosis with eGFR reduction to CKD stage 4 due to primary hyperparathyroidism. Delayed diagnosis of long-term hypercalcemia, high parathyroid hormone level, unsubstituted 25(OH)D defi ciency, and the use of bisphosphonates in high doses caused development of «hungry bones» syndrome in early postoperative period. Severe hypocalcemia required prescription of active and native vitamin D metabolites, oral calcium supplements as well as intravenous calcium. Delay in diagnosis of PHPT with fi brocystic osteitis formation led to lower well-being, reduced quality of life and also provoked sever postoperative hypocalcemia («hungry bone» syndrome).

первичный гиперпаратиреозфиброзно-кистозный остеитсиндром «голодных костей»бурые опухолинефрокальцинозprimary hyperparathyroidismfi brocystic osteitishungry bone syndromebrown tumorsneprocalcinosisДанная публикация сделана в рамках государственного задания Министерства Здравоохранения Российской Федерации (№ АААА-А20-120092490047-2)Th is publication was accomplished within the framework of the state assignment of the Ministry of Health of the Russian Federation (№ АААА-А20-120092490047-2)ReferencesMelton LJ 3rd. The epidemiology of primary hyperparathy-roidism in North America. J Bone Miner Res. 2002;17 Suppl 2:N12-7. PMID: 12412772.Melton LJ 3rd. The epidemiology of primary hyperparathy-roidism in North America. J Bone Miner Res. 2002;17 Suppl 2:N12-7. PMID: 12412772.Yanevskaya LG, Karonova T, Sleptsov IV, Boriskova ME, Bakhtiyarova AR, et al. Clinical phenotypes of primary hyperparathyroidism in hospitalized patients who underwent parathyroidectomy. Endocr Connect. 2021;10(2):248-255. DOI: 10.1530/EC-20-0515.Yanevskaya LG, Karonova T, Sleptsov IV, Boriskova ME, Bakhtiyarova AR, et al. Clinical phenotypes of primary hyperparathyroidism in hospitalized patients who underwent parathyroidectomy. Endocr Connect. 2021;10(2):248-255. DOI: 10.1530/EC-20-0515.Hamidi S, Mottard S, Berthiaume MJ, Doyon J, Bégin MJ, Bondaz L. Brown tumor of the iliac crest initially misdiagnosed as a giant cell tumor of the bone. Endocrinol Diabetes Metab Case Rep. 2020;2020:20-0029. DOI: 10.1530/EDM-20-0029. Epub ahead of print.Hamidi S, Mottard S, Berthiaume MJ, Doyon J, Bégin MJ, Bondaz L. Brown tumor of the iliac crest initially misdiagnosed as a giant cell tumor of the bone. Endocrinol Diabetes Metab Case Rep. 2020;2020:20-0029. DOI: 10.1530/EDM-20-0029. Epub ahead of print.Witteveen JE, van Th iel S, Romijn JA, Hamdy NA. Hungry bone syndrome: still a challenge in the post-operative man-agement of primary hyperparathyroidism: a systematic re-view of the literature. Eur J Endocrinol. 2013;168(3):R45-53. DOI: 10.1530/EJE-12-0528.Witteveen JE, van Th iel S, Romijn JA, Hamdy NA. Hungry bone syndrome: still a challenge in the post-operative man-agement of primary hyperparathyroidism: a systematic re-view of the literature. Eur J Endocrinol. 2013;168(3):R45-53. DOI: 10.1530/EJE-12-0528.Ferraz-de-Souza B. Th e evolution of primary hyperpara-thyroidism. Arch Endocrinol Metab. 2015;59(5):381-2. DOI: 10.1590/2359-3997000000124.Ferraz-de-Souza B. Th e evolution of primary hyperpara-thyroidism. Arch Endocrinol Metab. 2015;59(5):381-2. DOI: 10.1590/2359-3997000000124.Naji Rad S, Deluxe L. Osteitis Fibrosa Cystica. StatPearls. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing; 2021.Naji Rad S., Deluxe L. Osteitis Fibrosa Cystica. StatPearls. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing.; 2021. 6. Naji Rad S, Deluxe L. Osteitis Fibrosa Cystica. StatPearls.Makras P, Anastasilakis AD. Bone disease in primary hyper-parathyroidism. Metabolism. 2018;80:57-65. DOI: 10.1016/j.metabol.2017.10.003.Makras P, Anastasilakis AD. Bone disease in primary hyper-parathyroidism. Metabolism. 2018;80:57-65. DOI: 10.1016/j.metabol.2017.10.003.Bandeira F, Cusano NE, Silva BC, Cassibba S, Almeida CB, et al. Bone disease in primary hyperparathyroidism. Arq Bras Endocrinol Metabol. 2014;58(5):553-61. DOI: 10.1590/0004-2730000003381.Bandeira F, Cusano NE, Silva BC, Cassibba S, Almeida CB, et al. Bone disease in primary hyperparathyroidism. Arq Bras Endocrinol Metabol. 2014;58(5):553-61. DOI: 10.1590/0004-2730000003381.Bilezikian JP, Cusano NE, Khan AA, Liu JM, Marcocci C, Bandeira F. Primary hyperparathyroidism. Nat Rev Dis Primers. 2016;2:16033. DOI: 10.1038/nrdp.2016.33.Bilezikian JP, Cusano NE, Khan AA, Liu JM, Marcocci C, Bandeira F. Primary hyperparathyroidism. Nat Rev Dis Primers. 2016;2:16033. DOI: 10.1038/nrdp.2016.33.Мокрышева Н.Г., Еремкина А.К., Мирная С.С., Крупи-нова Ю.А., Воронкова И.А., и др. Клинические рекомендации по первичному гиперпаратиреозу, краткая версия. Проблемы Эндокринологии. 2021;67(4):94-124. DOI: 10.14341/probl12801Mokrysheva N.G., Eremkina A.K., Mirnaya S.S., Krupinova J.A., Voronkova I.A., et al.. Th e clinical practice guidelines for pri-mary hyperparathyroidism, short version. Problems of Endocri-nology. 2021;67(4):94-124. (In Russ.) DOI: 10.14341/probl12801Wilhelm SM, Wang TS, Ruan DT, Lee JA, Asa SL, et al. Th e American Association of Endocrine Surgeons Guide-lines for Defi nitive Management of Primary Hyperparathyroidism. JAMA Surg. 2016;151(10):959-968. DOI: 10.1001/jamasurg.2016.2310.Wilhelm SM, Wang TS, Ruan DT, Lee JA, Asa SL, et al. Th e Amer-ican Association of Endocrine Surgeons Guidelines for Defi ni-tive Management of Primary Hyperparathyroidism. JAMA Surg. 2016;151(10):959-968. DOI: 10.1001/jamasurg.2016.2310.Bilezikian JP. Primary Hyperparathyroidism. J Clin En-docrinol Metab. 2018;103(11):3993-4004. DOI: 10.1210/jc.2018-01225.Bilezikian JP. Primary Hyperparathyroidism. J Clin Endocrinol Metab. 2018;103(11):3993-4004. DOI: 10.1210/jc.2018-01225.Misiorowski W, Bilezikian JP. Osteitis Fibrosa Cystica. JBMR Plus. 2020;4(9):e10403. DOI: 10.1002/jbm4.10403.Misiorowski W, Bilezikian JP. Osteitis Fibrosa Cystica. JBMR Plus. 2020;4(9):e10403. DOI: 10.1002/jbm4.10403.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.